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  • CASE REPORT - JOURNAL OF FUNCTIONAL VENTILATION AND PULMONOLOGY. VOLUME 7 - ISSUE 22. 2016

    Last Updated: 27/08/2018

    Aneurysm of pulmonary artery in Bechet's disease associated with pulmonary tuberculosis
    Anévrisme de l’artère pulmonaire dans le cadre de la maladie de Bechet associée à une tuberculose  pulmonaire
    L. Belliraj1, FZ. Ammor1, S. Rabiou1, II. Alzouma1, M.  Lakranbi1, Y. Ouadnouni1,2, M. Smahi1,2

    1: Département de chirurgie thoracique, CHU HASSNA II, Fés
    2: Faculté de médecine et de pharmacie , Université  Sidi Mohamed Ben  Abdallah, Fés, Maroc

    Corresponding author
    Dr. Layla BELLIRAJ
    Départment of Thoracic Surgery. Universitary Hospital Hassan II Fes; 
    E-mail: lbelliraj@yahoo.fr


    DOI: 10.12699/jfvp.7.22.2016.64


    ABSTRACT


    The association of pulmonary tuberculosis and pulmonary arterial aneurysm in Bechet disease is rarely described in literature. It needs generally the use of immunosuppressive therapy. However, it is not the case of our patient that why it is interesting to report this case study.

    KEY WORDS:  Aneuvrysm; pulmonary artery; Bechet's disease; pulmonary tuberculosis.

     

    RÉSUMÉ

    L’association de tuberculose pulmonaire avec l’anévrysme de l’artère pulmonaire dans le cadre de la maladie de Bechet, est rarement décrite dans la littérature, complique  généralement une  introduction d’un traitement immunosuppresseurs, ce qui n’est pas le cas chez notre patient, d’où l’intérêt de rapporter ce cas clinique.

    MOTS CLÉS:  Anévrysme; artère pulmonaire; maladie de Behcet; tuberculose  pulmonaire.

    INTRODUCTION

    La maladie de Behcet est une vascularite systémique d'étiologie inconnue [1].
    L’atteinte artérielle pulmonaire constitue la 2ème localisation anévrismale après l'aorte, son association avec une tuberculose pulmonaire  n'est décrite que très exceptionnellement dans la littérature, à notre connaissance une dizaine de cas sont  rapporté [2].

    Nous en rapportons un cas, dans lequel les deux affections sont survenues de façon concomitante, en dehors de toute utilisation d’un traitement immunosuppresseur.

    OBSERVATION

    Il s’agit d’un patient de 28 ans,  déjà traité pour une thrombose veineuse profonde il y a un mois, qui a consulté pour une hémoptysie récidivantes de faible à moyenne abondance, associée à une dyspnée stade III de la mMRC, avec notion de d'aphtose buccale à répétition  plus de 3 épisodes par an.
    L’examen clinique, a trouvé plusieurs cicatrices d'acné au niveau du dos, avec présence d'aphte buccale.

    La radiographie thoracique (Figure 1) a montré une opacité paracardique droite; le complément tomodensitométrique (Figure 2)  a mis en évidence une lésion de densité liquidienne bien limitée faisant 5cm, et  l’angioscanner (Figure 3) a montré une lésion qui s’est rehaussée largement par le produit de contraste. Il s’agissait d’un anévrisme de l’artère pulmonaire droite à développement scissurale, et donc le diagnostic d'un angio-Behçet avec localisation artérielle a été retenu.
    Les restes des examens complémentaires notamment la recherche des BK  dans les crachats ont été normaux.

    Après discussion à la réunion de concertation pluridisciplinaire, la chirurgie a été retenue, et le patient a bénéficié d’une pneumectomie droite, associée à un curage ganglionnaire des adénopathies médiastinales.
    Le résultat anatomopathologie de la pièce a confirmé notre diagnostic d’angio-Behçet, avec présence d’épithélium gigantocellulaire sans nécrose caséeuse, et celui des adénopathies médiastinales  est revenue en faveur d’une tuberculose, et donc l’association avec une tuberculose pulmonaire est retenue et   une quadrithérapie anti-bacillaire  a été initiée.

    DISCUSSION

    L’anévrisme de l’artère pulmonaire se définit par une dilatation de la paroi de l’artère pulmonaire, leur origine est dominée par la maladie de Behçet et les causes infectieuses notamment la tuberculose c’est le cas de l’anévrisme de Rasmussen [3].
    La   maladie de Behçet  qui est une vascularite multisystemique, qui affecte le sujet jeune de sex  masculin, l’atteinte anévrismale de l’artère pulmonaire, constitue 1à7%, des ses manifestations vasculaires, rarement unique et périphérique comme le cas de notre observation, son  pronostic est grevé des complications pouvant entrainer le décès par hémoptysie foudroyante due à une rupture anévrismale [3,4].

    L’association de la maladie de Behçet avec atteinte anévrismale à une tuberculose pulmonaire n’est rapportée que rarement  dans la littérature [2].
    Les rares cas d’association de la maladie de Behçet avec d’autres pathologies notamment infectieuse, tel que la tuberculose pulmonaire ont été particulièrement observés en association avec des traitements  nouvellement introduites tel que les bloqueurs TNF-a, ou autres traitement immunosuppresseur [1,5],  chose qui n’est existe pas dans notre observation ce qui fait sa  particularité.

    En dehors de traitement immunosuppresseur, Efthimiou et al. [5], explique cet association par  la perturbation du système  immunitaire induit par la maladie elle-même, par la prédisposition génétique et par le facteur ethnique, ce dernier semble être important dans notre cas, vu que le Maroc est un pays d’endémie de la tuberculose, ce qui met l’intérêt d’un traitement anti bacillaire prophylactique dans le cadre des maladies immunitaires  en question.
    Le traitement chirurgical des anévrismes de l’artère pulmonaire dans le cadre de la maladie e Behçet lorsqu’ il s’git d’une  localisation proximale et unique est décrit dans la littérature, peux aller de la résection anastomose, jusqu'à la pneumectomie comme le cas de notre patient, et le traitement anti bacillaire en cas d’association avec la tuberculose est indiqué [3-5].

    CONCLUSION

    La tuberculose pulmonaire ou extra-pulmonaire  peut s’associer à la maladie de Behçet  même en dehors d’utilisation d’un traitement immunosuppresseur, d’où la nécessité de réaliser des tests de dépistage voir même d’administrer un traitement  prophylactique à base l’isoniazide  dans les pays d’endémie  avant  tout médication.

    Remerciements
    Les auteurs remercient le patient.
    Nous remercions également le service de radiologie et le département de pathologie.

    CONFLIT D’INTÉRÊT 
    Aucun.

    RÉFÉRENCES

    1. Ä°bak GONEN, Mustafa OZŞAHÄ°N, Mustafa YILDIRIM, Davut OZDEMÄ°R, Leyla YILMAZ AYDIN. Disseminated Tuberculosis During the Course of Behçet’s Disease:A Case Report; Turk J Rheumatol 2012;27(1):70-73.

    2. M. Haouel, C. Kooli, S. Azzabi, E. Cherif, Z. Kaoueche, L. Ben Hassine, N. Khalfallah ; La maladie de Behcet compliqué par un anévrysme de l’artère pulmonaire : A propos de 4 cas ; la société fransaised ethumatologie ; Ma.76 ; 2008.

    3. H. Djilani ; Anévrismes artériels pulmonaires ; Rev Mal Respir 2007 ; 24 : 82-84.

    4. S. Morad, N. Zaghba, H. Benjelloun, A. Bakhatar, N. Yassine, A. Bahlaoui:  Anévrisme de l’artère pulmonaire révélant une maladie de Behçet ; Feuillets de radiologie 2011;51:308-312.

    5. J. EFTHIMIOU, P. E. HAY, S. G. SPIRO* AND D. J. LANE;  PULMONARY TUBERCULOSIS  IN  BEHÇET’S SYNDROME; Br. J. Dis. Chest (1988) 82, 300


    FIGURES


    REFERENCES

    1. Ä°bak GONEN, Mustafa OZŞAHÄ°N, Mustafa YILDIRIM, Davut OZDEMÄ°R, Leyla YILMAZ AYDIN. Disseminated Tuberculosis During the Course of Behçet’s Disease:A Case Report; Turk J Rheumatol 2012;27(1):70-73.

    2. M. Haouel, C. Kooli, S. Azzabi, E. Cherif, Z. Kaoueche, L. Ben Hassine, N. Khalfallah ; La maladie de Behcet compliqué par un anévrysme de l’artère pulmonaire : A propos de 4 cas ; la société fransaised ethumatologie ; Ma.76 ; 2008.

    3. H. Djilani ; Anévrismes artériels pulmonaires ; Rev Mal Respir 2007 ; 24 : 82-84.

    4. S. Morad, N. Zaghba, H. Benjelloun, A. Bakhatar, N. Yassine, A. Bahlaoui:  Anévrisme de l’artère pulmonaire révélant une maladie de Behçet ; Feuillets de radiologie 2011;51:308-312.

    5. J. EFTHIMIOU, P. E. HAY, S. G. SPIRO* AND D. J. LANE;  PULMONARY TUBERCULOSIS  IN  BEHÇET’S SYNDROME; Br. J. Dis. Chest (1988) 82, 300

     


    ARTICLE INFO

    DOI: 10.12699/jfvp.7.22.2016.64

    Conflict of Interest
    Non

    Date of manuscript receiving
    22/4/2016

    Date of publication after correction
    16/7/2016

     
    Article citation
    Belliraj. L,  Ammor. FZ,  Rabiou. SZ,  Alzouma. II,  Akranbi. M, Ouadnouni. Y,  Smahi. M; Aneurysm of pulmonary artery in Bechet disease associated with pulmonary tuberculosis. J Func Vent Pulm 2016; 22(7):1-64.