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  • CASE REPORT - JOURNAL OF FUNCTIONAL VENTILATION AND PULMONOLOGY. VOLUME 8 - ISSUE 24. 2017

    Last Updated: 27/08/2018

    A left pleurisy revealing a lobular capillary hemangioma of the aortic arch
    Une pleurésie gauche révélatrice d’un hémangiome capillaire lobulaire de la crosse de l’aorte
    I. Issoufou1, M. Lakranbi1, S. Ihsane2, M. Serraj3,4, B. Alami4,5, Y. Ouadnouni1,4, M. Smahi1,4

    1: Service de Chirurgie Thoracique. CHU Hassan II. Route de Sidi Harazem. Fès, Maroc
    2: Centre d’Anatomie et de Cytologie pathologique El Yosr. Fès, Maroc
    3: Service de Pneumologie. CHU Hassan II. Route de Sidi Harazem. Fès, Maroc
    4: Université Sidi Mohamed Ben Abdellah. Faculté de Médecine et de Pharmacie de Fès. Maroc
    5: Service de Radiologie. CHU Hassan II. Route de Sidi Harazem. Fès, Maroc

    Corresponding author
    Dr. ISSOUFOU Ibrahim
    Service de Chirurgie Thoracique. CHU Hassan II. Route de Sidi Harazem. Fès, Maroc. 
    Email: alzoumib84@gmail.com

    DOI: 10.12699/jfvp.8.24.2017.39


    ABSTRACT

    Introduction. Lobular capillary haemangioma (LCH), also called pyogenic granuloma, is a benign pseudotumour that can develop on a healthy mucosa or on a capillary or arteriovenous malformation. This is a typical dermatological lesion. Vascular locations are rare and most reported cases are at the expense of the veins.
    Clinical observation. This is a 64-year-old patient with recurrent left pleurisy whose radiological assessment revealed anterior mediastinal tissue mass. He benefited from a thoracotomy with complete resection of the mass. Histopathological findings favored a lobular capillary haemangioma of the aortic arch.
    Conclusion. Lobular capillary haemangioma is a rare benign lesion that can develop on large thoracic vessels. Aortic localization has not yet been reported. Surgery remains the only curative treatment with a good long-term prognosis.

    KEYWORDS: Lobular capillary hemangioma, pyogenic granuloma, vascular tumor, aortic arch.


    RÉSUMÉ

    Introduction. L’hémangiome capillaire lobulaire (HCL) encore appelé granulome pyogénique est une pseudotumeur bé- nigne pouvant se développer sur une muqueuse saine ou sur une malformation capillaire ou artérioveineuse. C’est une lésion typiquement dermatologique. Les localisations vasculaires sont rares et la plupart des cas rapportés sont aux dépens des veines.
    Observation clinique. Il s’agit d’un patient âgé de 64 ans qui a présenté une pleurésie gauche récidivante dont le bilan radiologique a mis en évidence une masse tissulaire médiastinale antérieure. Il a bénéficié d’une thoracotomie avec résection complète de la masse. Les résultats anatomopathologiques étaient en faveur d’un hémangiome capillaire lobulaire de la crosse de l’aorte.
    Conclusion. L’hémangiome capillaire lobulaire est une lésion bénigne rare pouvant se développer sur les gros vaisseaux thoraciques. La localisation aortique n’a pas encore été rapportée. La chirurgie reste le seul traitement curatif avec un bon pronostic à long terme.

    MOTS CLÉS: Hémangiome capillaire lobulaire, granulome pyogénique, tumeur vasculaire, crosse de l’aorte.


    INTRODUCTION

    L’hémangiome capillaire lobulaire (HCL) encore appelé granulome pyogénique est une pseudotumeur
    pouvant se développer sur une muqueuse saine ou sur une malformation capillaire ou artérioveineuse
    [1]. C’est une lésion typiquement dermatologique. Elle se développe à la suite d’un traumatisme minime ou d’une infection cutanée et prédomine au niveau du cou et des extrémités supérieures du corps [2]. La première description a été réalisée par Cooper et al en 1979 [3]. Quant aux localisations vasculaires, elles restent rares et la plupart des cas rapportés dans la littérature sont aux dépens des veines.

    Nous rapportons le premier cas d’un HCL de la crosse de l’aorte responsable d’un épanchement pleural liquidien. Cette observation reste particulière par la localisation de cette entité rare et par son mode de révélation.

    OBSERVATION CLINIQUE

    Mr M.A, âgé de 64 ans, est présenté à notre formation pour une dyspnée d’aggravation progressive associée à une douleur médiothoracique évoluant depuis 1 an. Il présente comme antécédent un tabagisme chronique et une hypertension artérielle sous traitement depuis 1 an. L’examen clinique a trouvé un patient en bon état général (score de performance OMS=0) avec un syndrome d’épanchement pleural liquidien gauche. La radiographie thoracique (Figure 1) a montré une opacité para-aortique homogène ayant des contours réguliers associée à un épanchement pleural liquidien de moyenne abondance. La radiographie thoracique (Figure 1) a montré une opacité para-aortique homogène ayant des contours réguliers associée à un épanchement pleural liquidien de moyenne abondance. La TDM thoracique (Figure 2) a objectivé une masse tissulaire médiastinale antérieure bien limitée rehaussée de façon hété- rogène après injection de produit de contraste et mesurant 66 x 45 mm de diamètre.

    Elle reste au contact du tronc innominé gauche, de la carotide primitive gauche et de la crosse de l’aorte avec perte du liséré de séparation par endroit. On note également une pleurésie gauche de grande abondance sans épaississement pleural associé. Il n’y avait pas d’adénopathies médiastinales ni de nodules ou micronodules pulmonaires. Le bilan d’extension basé sur une TDM cérébrale, abdominale et pelvienne était négatif. Une endoscopie bronchique a été réalisée. Elle montrait des bronches sous segmentaires lobaires supérieure et inférieure gauches incathétérisables avec l’éperon de la bronche lobaire supérieure gauche épaissi.

    Une biopsie a été réalisée sur ce dernier mais les ré- sultats anatomopathologiques étaient non contributifs. Une thoracoscopie à visée diagnostique a été réalisée. Après aspiration de 1 700 ml d’un liquide séro-hématique, l’exploration thoracoscopique trouvait une plèvre congestive et un lobe supérieure gauche complétement adhéré à la masse médiastinale.

    Des biopsies pleurales ont été réalisées. Le ré- sultat anatomopathologique était en faveur d’un remaniement fibreux et inflammatoire non spécifique. Le bilan radiologique a été complété par une IRM thoracique (Figure 3) qui montrait un processus lé- sionnel médiastinal supérieur gauche mesurant 66 x 40 mm, bien limité, majoritairement kystique avec une partie charnue périphérique en iso-signal T1 par rapport aux muscles et en hyper signal T2 rehaussé intensément par le produit de contraste.

    Ce processus repose sur la crosse de l’aorte et vient au contact de l’artère sous clavière gauche avec persistance d’un liséré graisseux de séparation. On note une reconstitution de la pleurésie gauche qui est de moyenne abondance. On note par ailleurs une lésion splénique polaire inférieure de 28 mm de diamètre qui présente un rehaussement centripète et s’homogénéise notamment sur le temps tardif du scanner en rapport avec un angiome splénique. Après discussion du dossier en réunion de concertation pluridisciplinaire, la chirurgie a été retenue. Une thoracotomie postérolatérale gauche conservatrice du muscle grand dorsal a été réalisée.

    Après aspiration de 1 000 mL de liquide sérohématique et libération du lobe supérieur gauche, l’exploration retrouvait une masse sous adventitielle de la crosse de l’aorte recouverte d’une coque d’allure inflammatoire. Une exérèse sous adventitielle en monobloc de la masse (Figure 4) a été réalisée et le lit tumoral colmaté par l’adventice. Une décortication pulmonaire y était associée.

    L’examen anatomopathologique (Figure 5) de la pièce concluait en un hémangiome capillaire lobulaire de la crosse de l’aorte. Il montrait une paroi fibreuse comportant des faisceaux musculaires lisses et une prolifération vasculaire, lobulée, faite de petits capillaires séparés par de fines travées fibreuses.
    Les structures vasculaires sont tapissées par des cellules endothéliales régulières sans atypies cytonucléaires et sans mitose.

    Des zones fibro-oedémateuses, anévrismatiques, une congestion vasculaire et une dégénérescence adipeuse y étaient associées. Des thrombus fibrineux, des remaniements inflammatoires polymorphes sont également présents. Les suites opératoires ont été simples, le patient est sorti à J4 après ablation du drain pleural.

    DISCUSSION

    L’hémangiome capillaire lobulaire (HCL) est une tumeur bénigne vasculaire extrêmement rare sié- geant généralement dans le tissu cutané [2]. Depuis sa description première par Cooper en 1967 sur une série de 18 patients, moins d’une douzaine de cas ont été rapporté dans la littérature anglaise [3]. Parmi ces trentaines de cas aucune localisation artérielle n’a été retrouvée. A notre connaissance, les deux seules localisations thoraciques jusque-là décrites concernaient des veines, notamment azygos et sous clavière [4,5]. Ainsi notre observation constitue le premier cas de localisation artérielle thoracique en général et aortique en particulier.

    La moyenne d’âge des patients concernés est de 38 ans avec des extrêmes allant de 15 à 66 ans avec une légère prédominance féminine [6]. L’étiopathogénie n’est pas encore clairement établie mais il semblerait qu’une hyperprolifération cellulaire à partir du vasa vasorum en soit la cause [7]. Cette prolifération, au niveau cutané, serait favorisée par l’infection et les traumatismes. Mais dans les localisations profondes, telle la crosse de l’aorte d’autres hypothèses doivent être discutées surtout quand aucun antécédent de traumatisme thoracique n’a été retrouvé comme le cas de notre patient. Sur le plan clinique, les hémangiomes médiastinaux peuvent être asymptomatiques alors de découverte fortuite ou présenter des signes en faveur d’un envahissement des organes de voisinage [8].

    Chez notre patient la symptomatologie était liée à la persistance d’un épanchement pleural abondant. Ce dernier est dû au contingent inflammatoire des HCLs qui entraine une hypersécrétion dans la cavité pleurale [9]. La radiographie thoracique n’est pas d’un grand apport dans le diagnostic. Réaliser en double incidence face-profil, elle montre une opacité médiastinale antérieure sans signe de malignité. La TDM thoracique localise la tumeur et précise sa densité et ses rapports avec les structures adjacentes. Elle définit des lésions à limites nettes, de densité similaire à celle des vaisseaux et se rehaussant de façon homogène après injection de produit de contraste
    [10]. L’IRM est le moyen le plus sensible pour le diagnostic de l’hémangiome. Ce dernier reste hypointense en T1 par rapport à la graisse et hyperintense en T2 par rapport au muscle [1]. Une acquisition T1 après injection de produit de contraste est utile pour montrer un rehaussement de la masse, synchrone et d’intensité égale au lit artériel adjacent [11]. En cas de doute diagnostic, une confrontation aux données scannographiques pourrait être utile. Et même lorsque ce doute persiste, une chirurgie d’exérèse doit être réalisée dès que la masse est jugée résécable [8]. Dans le cas de notre observation un angiome splénique était également associé ce qui devrait conforter le diagnostic d’angiome au niveau médiastinal.

    Mais la notion de tabagisme chez un sujet âgé associée à la pleurésie homolatérale a fait craindre un processus malin. Cela a justifié la réalisation d’une thoracoscopie première pour exploration de la cavité pleurale.
    Chez les patients dont l’exérèse ne peut être complète par envahissement d’organes de voisinage, une
    confirmation histologique de l’hémangiome précèdera une exérèse subtotale dite de décompression ou de réduction de volume avec des résultats satisfaisants [8]. La chirurgie reste le seul traitement curatif.
    La voie d’abord classique est la thoracotomie posté- rolatérale. Un abord mini-invasif peut être envisagé lorsque le caractère bénin est fortement suspecté sur des critères radiologiques [12]. L’aspect anatomopathologique est évocateur et permet de différencier l’HCL des autres anomalies vasculaires. Sa caractéristique principale est l’agencement lobulaire des capillaires. Ces lobules sont composés de nombreux capillaires entourant souvent un vaisseau plus large. Un infiltrat inflammatoire est souvent associé, ou parfois une matrice fibromyxoïde constituée de cellules fusiformes ou étoilées [1,13].

    Apres exérèse complète, le pronostic est bon. Les récidives rapportées au niveau cutané sont de l’ordre de 3 à 23% parfois sous forme de phénomène de satellitose [13]. Au niveau médiastinal, ces récidives sont encore plus rares. Sur une série de 17 patients opérés d’un hémangiome médiastinal, Moran n’a pas retrouvé de récidive après un suivi variant de 1 mois à 4 ans [14]. Et même lorsque la résection n’est pas complète, certains auteurs rapportent une stabilité sans progression des lésions [8].

    CONCLUSION

    L’hémangiome capillaire lobulaire est une lésion bé- nigne rare pouvant se développer sur les gros vaisseaux thoraciques. La localisation aortique n’a pas encore été rapportée. L’état inflammatoire local peut être responsable d’une pleurésie réactionnelle qui peut être prise à tort pour une métastase pleurale d’un processus malin surtout en présence de facteurs de risque de cancer bronchopulmonaire. Son diagnostic positif reste en effet difficile en préopératoire. Dans tous les cas la chirurgie reste le seul traitement curatif avec un bon pronostic à long terme. 

    CONFLIT D’INTERET

    Aucun

    REFERENCES

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     FIGURES


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    ARTICLE INFO


    DOI: 10.12699/jfvp.8.24.2017.39

    Conflict of Interest
    Non

    Date of manuscript receiving
    6/8/2017

    Date of publication after correction
    15/10/2017

    Article citation 
     Issoufou I, Lakranbi M, Ihsane S,  Serraj M, Alami B, Ouadnouni Y, Smahi M. A left pleurisy revealing a lobular capillary hemangioma of the aortic arch.  J Func Vent Pulm 2017;24(8):39-43.