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  • CASE REPORT - JOURNAL OF FUNCTIONAL VENTILATION AND PULMONOLOGY. VOLUME 11 - ISSUE 34. 2020

    Last Updated: 30/07/2020

    Intramural bronchogenic cyst of the esophagus: About one case
    Kyste broncho-génique para œsophagien intra-mural: À propos d’un cas
    NAL. Rakotorahalahy Ravaka1, T. Rajaobelison1, TG. Rajaoharimalala1, LA. Ravalisoa Marie2, JC. Rakotoarisoa Andriamihaja2

    1: Service de Chirurgie Cardio-Vasculaire. Centre Hospitalier Universitaire Joseph Ravoahangy Andrianavalona, Am pefiloha, 101 Antananarivo Madagascar
    2: Faculté de Médecine d’Antananarivo. BP 375, Antananarivo Madagascar

    Corresponding author
    Dr. RAKOTORAHALAHY Ravaka Ny Aina Louiset
    Service de Chirurgie Cardio-Vasculaire, Centre Hospitalier Universitaire Joseph Ravoahangy Andrianavalona, Ampefiloha, 101 Antananarivo Madagascar.
    E-mail: rvk_louiset@yahoo.fr

    DOI: 10.12699/jfvpulm.11.34.2020.54

     

    ABSTRACT

    Introduction. The intra-mural para-esophageal bronchogenic cyst is a rare congenital pathology.
    Observation. We report a case located in the postero-superior stage of the mediastinum, discovered in a 43-year-old farmer, who was seeing for dysphagia. Histological examination of the operative specimen confirmed the respiratory origin of the lesion.
    Conclusion. Surgery is the preferred treatment for cysts encased in the esophageal wall.

    KEYWORDS:  Bronchogenic Cyst; Congenital; Intramural; Esophagus.

     RÉSUMÉ

    Introduction. Le kyste bronchogénique para œsophagien intra-mural est une pathologie congénitale rare.
    Observation. Nous rapportons un cas siégeant dans l’étage postéro-supérieur du médiastin, découvert chez un cultivateur de 43 ans, consultant pour une dysphagie. L’examen histologique de la pièce opératoire a confirmé l’origine respiratoire de la lésion.
    Conclusion. La chirurgie est le traitement de choix pour les kystes enchâssés dans la paroi œsophagienne.

    MOTS CLÉSKyste bronchogénique; Congénital; Intramural; Œsophage.

     

    INTRODUCTION

     Le kyste bronchogénique est une lésion bénigne qui résulte d’une anomalie du développement de l’intestin primitif antérieur ou plus tard de l’ébauche trachéo-bronchique [1].

    L’examen anatomopathologique est l’examen clé pour confirmer le diagnostic d’un kyste bronchogénique para-oesophagien intra-mural.  Leur topographie est principalement médiastinale et pulmonaire [2,3].

    D’autres localisations dites ectopiques plus rares ont été rapportées [2, 4]. Les kystes bronchogéniques para-oesophagiens ont été fréquemment décrits. Toutefois la localisation intra-murale oesophagienne est très rare [5]

    La résection chirurgicale permet à la fois de traiter cette anomalie et d’en poser le diagnostic après l’analyse histologique.

    Nous rapportons un cas de kyste bronchogenique intra-mural siègeant dans le segment supérieur de l’œsophage thoracique qui nous permet de décrire, à partir de notre cas et d’une revue de la littérature, les aspects diagnostique, thérapeutique et évolutif de cette affection.

    OBSERVATION

    Il s’agit d’un homme de 40 ans, cultivateur, sans antécédent pathologique particulière,  adressé dans le service de chirurgie cardio-vasculaire et thoracique du CHU Joseph Ravoahangy Andrianavalona (Madagascar) pour une dysphagie, évoluant depuis trois mois.

    Le patient se plaint d’une sensation de gêne retro sternale haute lors de la déglutition des aliments semi-liquides et d’un état asthénique pour les efforts habituels.

    Il a présenté une perte de poids évaluée à 6 kilos en deux mois mais semble en bonne santé avec un poids de 51 kilos pour une taille de 1m 60, apyrétique et hémodynamiquement stable.

    L’examen de la sphère ORL est normal ainsi que l’auscultation cardio-pulmonaire.

    La radiographie du thorax prise en incidence face-debout montre un élargissement du médiastin supérieur (Figure 1) et sur le profil, une opacité bien limitée de la région postéro-supérieure du médiastin (Figure 2).

     

     

    La fibroscopie digestive haute objective une muqueuse d’aspect normal mais l’œsophage est refoulé par une compression extra-luminale. Cette compression est confirmée par l’examen du transit oesophagien, la situant au niveau de l’étage supérieur (Figure 3). Les bilans biologiques et l’exploration fonctionnelle respiratoire sont normaux.

    L’exérèse chirurgicale s’avère délicate, le kyste étant enchâssé dans les tissus musculaires oesophagiens (Figure 4). Cette tumeur présente une simple contiguité avec l’arbre trachéo-bronchique mais ne possède ni pédicule d’implantation ni communication avec l’œsophage.

     

     

    Les suites opératoires sont simples, le patient quitta l’hôpital à J5 asymptomatique.

    La présence d’un ilot de cartilage hyalin mise en évidence par l’examen anatomopathologique de la pièce opératoire, a permis de poser le diagnostic de kyste broncho génique para-œsophagien intra mural (Figure 5).

    DISCUSSIONS

    Le kyste para-œsophagien intra-mural c’est-à-dire enchâssé dans la musculeuse œsophagienne, est un kyste médiastinal en rapport étroit avec l’œsophage mais présentant dans sa paroi des éléments histologiques de l’arbre respiratoire. C’est une pathologie rare dont le diagnostic repose sur l’étude histologique de la tumeur [6]. Leur localisation préférentielle est la région inférieure de l’œsophage thoracique, très rarement au niveau de la région supérieur [7] comme ce fut le cas chez notre patient.

    Problèmes diagnostiques
    Longtemps asymptomatique, les kystes bronchogéniques ne s’expriment cliniquement qu’à travers leurs complications telles que l’infection, l’hémorragie intra-kystique, une compression ou une dégénérescence de type carcinomateux ou sarcomateux qui sont tous très rares [6]. La dysphagie en est le symptôme habituel [7].

    Le choix des techniques dépend des aspects cliniques, des disponibilités locales et des objectifs.

    La fibroscopie digestive haute permet d’objectiver, comme pour notre patient, l’existence d’une compression extrinsèque du segment supérieur de l’œsophage, avec une muqueuse œsophagienne normale.

    La radiographie pulmonaire standard, de face et de profil, peut mettre en évidence une masse homogène et arrondie, de contour régulier, à situation postéro-supérieure. Le transit œsophagien qui n’est pas couramment utilisé, pratiqué dans cette observation en peropératoire, nous a permis de préciser le niveau de la compression et la déviation latérale droite de l’œsophage.

    La tomodensitométrie, l’imagerie par résonnance magnétique, l’écho-endoscopie n’étaient pas disponibles.

    L’examen anatomopathologique de la pièce opératoire est essentiel pour le diagnostic. En effet, en l’absence des éléments bronchiques (épithélium cylindrique et cartilage hyalin) le diagnostic histologique du kyste bronchogénique para-œsophagien intra mural est pratiquement impossible. Dans notre observation, la présence d’éléments bronchiques contenus dans le muscle œsophagien nous a permis d’éliminer le diagnostic des kystes médiastinaux à revêtement digestif.

    Problèmes thérapeutiques et évolutifs
    L’excision chirurgicale demeure le seul traitement des kystes bronchogéniques [6,8,9] et permettant à éviter leur complication évolutive, en particulier, leur transformation maligne [6,10]. L’exérèse doit être complète afin d’éviter une récidive et l’apparition d’éventuelles complications [6].

    Si l’arrivée de la vidéochirurgie a bouleversé les tactiques opératoires [8,9], en simplifiant les suites opératoires, les risques de complications gravissimes par brèche pariétale limitent son utilisation.

    La chirurgie conventionnelle par thoracotomie est la plus utilisée, assurant le traitement définitif et le diagnostic par analyse anatomopathologique de la pièce opératoire.

    CONCLUSION

    Le kyste bronchogénique para œsophagien intra mural est une pathologie rare mais grave par ses éventuelles complications. Le diagnostic précoce et l’exérèse chirurgicale permettent de les éviter. Notre patient qui présentait une localisation rare, intra mural et au niveau du 1/ 3 supérieur de l’œsophage, en est l’illustration.

    CONFLIT D’INTÉRÊT

    Aucun.

    RÉFÉRENCES

    1. Ribet M, Gosselin B, Watine O, Pruvot F, Sault M, Jarry J. Kystes congénitaux de la paroi œsophagienne à revêtement muqueux de type respiratoire. Ann Chir 1989 43(8):692–8.

    2. Suen H-C, Mathisen DJ, Grillo HC, Le Blanc J, Mc Loud TC, Moncure AC, and al. Surgical management and radiological characteristics of bronchogenic cysts. Ann Thorac Surg 1993;55(2):476‑81.

    3. Aktogu S, Yuncu G, Halilcolar H, Ermete S, Buduneli T. Bronchogenic cysts: clinicopathological presentation and treatment. Eur Respir J 1996;9(10):2017‑21.

    4. Coselli MP, De Ipolyi P, Bloss RS, Diaz RF, Fitzgerald JB. Bronchogenic cysts above and below the diaphragm: report of eight cases. Ann Thorac Surg 1987;44(5):491‑4.

    5. Ott K, Sendler A, Heidecke C-D, Becker K, Stein H, Siewert J. Bronchogenic cyst of the esophagus with high tumor marker levels–a case report and review of the literature. Dis Esophagus 1998;11(2):130‑3.

    6. Baccialone J, Le Bivic T, Kremer S, Girodeau A, Ait-Ameur A, Leclainche P, et al. Les kystes bronchogéniques: histoire naturelle, revue générale, imagerie et actualité thérapeutique. Feuillet de radiologie 2002 ; 42 :3-18.

    7. Fekete F, Rongere C, Foulon J, Molas G. Kystes œsophagiens bronchogéniques de l’adulte: quatre observations. Presse Med 1988;17(17):851‑4.

    8. Redermecker MA, Moscato A, Delbecque K, Ghaye B, Tambwe W, Limet R. Kyste bronchogénique: observation Clinique et revue de la littérature. Rev Med Liege 2002; 57(1):45-8.

    9. Martinod E, Pons F, Azorin J, Mouroux J, Dahan M, Faillon J-M, and al. Thoracoscopic excision of mediastinal bronchogenic cysts: results in 20 cases. Ann Thorac Surg 2000;69(5):1525‑8.

    10. Olsen JB, Clemmensen O, Andersen K. Adenocarcinoma arising in a foregut cyst of the mediastinum. Ann Thorac Surg 1991;51(3):497‑9.

     

    FIGURES

     

    RÉFÉRENCES

    1. Ribet M, Gosselin B, Watine O, Pruvot F, Sault M, Jarry J. Kystes congénitaux de la paroi œsophagienne à revêtement muqueux de type respiratoire. Ann Chir 1989 43(8):692–8.

    2. Suen H-C, Mathisen DJ, Grillo HC, Le Blanc J, Mc Loud TC, Moncure AC, and al. Surgical management and radiological characteristics of bronchogenic cysts. Ann Thorac Surg 1993;55(2):476‑81.

    3. Aktogu S, Yuncu G, Halilcolar H, Ermete S, Buduneli T. Bronchogenic cysts: clinicopathological presentation and treatment. Eur Respir J 1996;9(10):2017‑21.

    4. Coselli MP, De Ipolyi P, Bloss RS, Diaz RF, Fitzgerald JB. Bronchogenic cysts above and below the diaphragm: report of eight cases. Ann Thorac Surg 1987;44(5):491‑4.

    5. Ott K, Sendler A, Heidecke C-D, Becker K, Stein H, Siewert J. Bronchogenic cyst of the esophagus with high tumor marker levels–a case report and review of the literature. Dis Esophagus 1998;11(2):130‑3.

    6. Baccialone J, Le Bivic T, Kremer S, Girodeau A, Ait-Ameur A, Leclainche P, et al. Les kystes bronchogéniques: histoire naturelle, revue générale, imagerie et actualité thérapeutique. Feuillet de radiologie 2002 ; 42 :3-18.

    7. Fekete F, Rongere C, Foulon J, Molas G. Kystes œsophagiens bronchogéniques de l’adulte: quatre observations. Presse Med 1988;17(17):851‑4.

    8. Redermecker MA, Moscato A, Delbecque K, Ghaye B, Tambwe W, Limet R. Kyste bronchogénique: observation Clinique et revue de la littérature. Rev Med Liege 2002; 57(1):45-8.

    9. Martinod E, Pons F, Azorin J, Mouroux J, Dahan M, Faillon J-M, and al. Thoracoscopic excision of mediastinal bronchogenic cysts: results in 20 cases. Ann Thorac Surg 2000;69(5):1525‑8.

    10. Olsen JB, Clemmensen O, Andersen K. Adenocarcinoma arising in a foregut cyst of the mediastinum. Ann Thorac Surg 1991;51(3):497‑9.

     

    ARTICLE INFO
     
     
    Conflict of Interest
    Non
     
    Date of manuscript receiving
    15/04/2020
     
    Date of publication after correction
    15/07/2020
     
    Article citation
    Rakotorahalahy Ravaka NAL, Rajaobelison T, Rajaoharimalala TG, Ravalisoa Marie LA, Rakotoarisoa Andriamihaja JC. Intramural bronchogenic cyst of the esophagus: About one case. J Func Vent Pulm 2020;34(11):54-57